成釉細胞瘤是一種發生在頜骨中的良性牙源性腫瘤,具有較強的局部侵襲性。因此,手術切除不徹底易導致腫瘤局部復發,極少病例可發生遠處轉移。發生于自體移植骨中的復發性成釉細胞瘤極為罕見,經查閱英文文獻,發現同類病例13例。2013年9月—2014年4月,我科發現自體移植骨中復發性成釉細胞瘤患者2例,現報道如下,并結合文獻,對相關問題進行討論。
1.病例報告
病例1,男,33歲。因右下頜骨成釉細胞瘤切除髂骨移植術后16a,右面頰部疼痛、腫脹2周入院。患者自訴16a前因患右下頜骨成釉細胞瘤,在湘雅醫院口腔頜面外科行“右下頜骨成釉細胞瘤下頜骨部分切除+髂骨植入術”,術后恢復良好。期間未進行過復查。
因右側面頰部持續腫痛,于2014年3月來院就診,以右下頜骨成釉細胞瘤復發收入院治療。專科檢查見雙側頜面部不對稱,右側較左側大。右側面部皮膚顏色無改變。右下頜下見長約9 cm長的橫行切口瘢痕(圖1)。

開口度、開口型正常。43-47缺失,右下頜牙槽嵴低平。左側咬合關系正常。錐形束CT檢查顯示:右下頜體后部及下頜支呈多房型改變(圖2)。

入院后經術前準備,于氣管插管全麻下行右下頜骨近半側切除+游離腓骨骨肌皮瓣修復。為保持上、下頜骨制動,在上、下頜骨的每側各植入5顆牽引釘,以備術后固位。術后創口愈合良好。病變骨組織標本送病理檢查,確定診斷。
病例2,男,29歲。14a前因患右下頜骨成釉細胞瘤在湘雅醫院口腔頜面外科行“右下頜骨成釉細胞瘤下頜骨部分切除+肋骨植入術”,術后恢復良好。術后前10a每年定期復查。2a前因故停止復查。
2個月前復查CBCT發現,右下頜支呈多房型改變(圖3),疑似右下頜骨自體移植肋骨內成釉細胞瘤復發,建議住院手術治療。但患者拒絕手術治療而行隨訪觀察。

2.結果
病例1病變下頜骨切除后,行游離腓骨肌皮瓣重建術,術后創口愈合良好。右下頜骨形態近似左側。頜面部基本對稱。
術后患者對外形恢復感到滿意。病理檢查報告為“右下頜骨復發性濾泡型成釉細胞瘤”。病例2因植入骨內病變不大,拒絕手術治療而暫時隨訪觀察。
3.討論
成釉細胞瘤是具有局部侵襲和有較強復發傾向的牙源性腫瘤,其復發與腫瘤切除不徹底相關,如有時臨床上采用刮治術、剜除術或被腫瘤侵犯的骨內病變未完全去除,往往是腫瘤復發的主要原因。因此,在行腫瘤切除時,廣泛切除病變組織是保證其不復發的有效方法。但是,采用根治性切除治療的患者,仍有治療后復發的病例報道。
頜骨成釉細胞瘤切除后自體移植骨內成釉細胞瘤復發的病例極為少見,檢索中、英文文獻,僅見15例(包括本文報告的2例)報道。在文獻報道的13例患者中(表1),復發的最短時間為3a,最長為36a,平均為15.5a。

復發的時間差異為何如此之大?我們認為:在行腫瘤切除時,被切除腫瘤的殘端未在正常骨組織內,肉眼看似乎正常的骨組織內仍殘留多少不等的腫瘤細胞,進行骨移植修復時,將帶腫瘤細胞的骨斷端與新移植骨的斷端吻合后,殘余腫瘤細胞向新移植骨的骨松質內爬行生長,造成新移植骨膨隆、增大,導致成釉細胞瘤在移植骨中復發;另一種可能是,當腫瘤組織穿破骨皮質后,侵入周圍軟組織內,當移植的新骨周圍有腫瘤細胞存在時,腫瘤細胞穿破骨皮質而進入移植骨的骨髓腔,導致移植骨內成釉細胞瘤復發。
本文病例1的CBCT顯示,復發病變以下頜支為主,病變由下頜支向水平支發展,侵入被移植的骨組織內。病例2為自體肋骨移植患者,骨移植后14a行放射學檢查時發現,被移植的肋軟骨內,即相當于右側下頜髁突區的骨內呈多囊型改變。復發性成釉細胞瘤確診后,可切除受累的移植骨,再次行腓骨移植,以恢復缺損的下頜骨形態和功能。